Современное состояние поведенческих вмешательств при аутизме и нарушениях развития^*

К. Казари*, международный эксперт в области аутизма, Калифорнийский Университет, Лос-Анджелес, США kasari@gseis.ucla.edu

Значительное увеличение количества тщательно организованных и проведенных в условиях реальной жизни исследований различных вмешательств, направленных на ключевые дефициты, служит хорошим предзнаменованием для широкого распространения и применения их на местах даже людьми, не являющимися специалистами. Пилотные исследования, а также исследования, проведенные без использования контрольных групп, посвященные вопросам профилактики, предполагают дальнейшую тщательную проверку, прежде чем смогут быть сделаны какие-либо заключения.

Цель обзора

Учитывая увеличившееся в последнее время количество публикаций, посвященных поведенческим вмешательствам для детей с трудностями в обучении и развитии, данный обзор отражает тенденции за прошедший 2014 год.

Недавние открытия

Практически не встречается серьезных исследований, посвященных нарушениям развития, в которых четко определена причина самого нарушения. Почти все исследования посвящены расстройствам аутистического спектра (РАС). Тенденции последнего года выделяют модульные вмешательства с усовершенствованием стратегий и процедур, включающие сравнения двух активных терапевтических подходов, а также большие по объему и разнообразию выборки. На местах проводилось гораздо больше программ помощи для выборок, ранее получавших недостаточную помощь, включая минимально вербальных детей, девочек, детей раннего возраста и малообеспеченные семьи. И наконец, были опубликованы новые пилотные данные, полученные без использования контрольных групп, касающиеся профилактики и нейронных механизмов.

Введение

Большинство нарушений развития по своей природе требуют поведенческих вмешательств на протяжении всей жизни. Несмотря на то, что имеются подтверждения эффективности использования медикаментов для некоторых симптомов, ассоциированных с расстройствами развития, не получено доказательств о влиянии медикаментов на ключевые симптомы. Несколько исследований посвящены комбинации психофармакологических и поведенческих вмешательств [1]. Поведенческие вмешательства остаются наилучшим возможным решением, направленным на ключевые нарушения детей с особыми образовательными потребностями. Однако результаты недавних систематических обзоров, посвященных программам помощи при расстройствах аутистического спектра (РАС), показывают, что публикаций, доказывающих эффективность этих вмешательств, как правило, недостаточно, вследствие чего результаты выглядят не слишком убедительно [2—4]. Эти обзоры вступают в противоречие с укоренившимся клиническим и общественным мнением о пользе различных поведенческих вмешательств. Программы раннего вмешательства приводят к увеличению количества детей, обучающихся по общеобразовательным программам [5], к снижению количества минимально вербальных и невербальных детей, поступающих в школу [6], и к улучшению результативности детей, которым вследствие интенсивного поведенческого вмешательства был снят или не подтвержден диагноз РАС.

Публикация нескольких скрупулезно проведенных интервенционных исследований с большей по объему и более разнообразной выборкой, собранной в реальных условиях, позволяет достигнуть баланса между представленными ранее взглядами. На основании новых данных предполагается пересмотр предшествующих утверждений о спорных доказательствах некоторых поведенческих методов, подчеркивается потенциальная важность целевых модульных типов вмешательства. Эти данные также расширяют возможность «диалога» между вмешательствами, включая в него дискуссию о статистической и клинической значимости результата, о бремени затрат на вмешательства, которое ложится на семьи, а также о необходимости адекватной оценки результатов вмешательства [9].

Ключевые пункты

•    Исследования, посвященные поведенческим вмешательствам, проведены преимущественно для РАС, но не для других расстройств развития.

•    Возникли новые тенденции, фокусирующиеся на целевом, модульном вмешательстве, в отличие от единичных многокомпонентных сложных вмешательств.

•    Программы помощи сфокусировались на исследованиях вмешательств для малообеспечен- ныхх семей, минимально речевых детей и девочек с РАС.

•    Новые пилотные данные предполагают дальнейший упор на профилактические программы и изучение нейронных механизмов, лежащих в основе поведенческих изменений, возникающих в результате программы вмешательства.

Научное обоснование вмешательств: текущее состояние за 2014 год

Быстрый поиск публикаций, с помощью Google Scholar показывает, что количество исследований по тематике поведенческих нарушений (PubMed, поисковый запрос «поведенческие вмешательства», «расстройства развития», «аутизм») за последний год — более 2000, что является поистине астрономическим со времен публикации первой работы, посвященной поведенческим вмешательствам в 1980-х годах. Исследование, опубликованное тогда, было одним из первых, в которых делалось предположение о том, что поведенческие вмешательства могли бы существенно изменить состояние детей с РАС, одним из самых тяжелых расстройств развития детского возраста [10]. После этой работы появилось множество клинических исследований, не все из которых были проведены тщательным образом, до появления около 15-ти лет назад небольшого рандоми­зированного исследования, касающегося метода, известного сейчас как обучение отдельными блоками / дискретными пробами (DTT). Обучение отдельными блоками подразумевает разделение навыков на составляющие и последовательное обучение каждому блоку. Обычно используется большое количество повторений, до тех пор пока требуемое сложное поведение или цель не будет освоена. Результаты этого исследования были смешанными, однако предполагается, что вмешательство в объеме около 20 часов в неделю приводит к значимо лучшим результатам у детей, по сравнению с контрольной группой. Данные вмешательства привели к улучшениям у детей с умеренными симптомами РАС, например, с диагнозом неспецифическое первазивное расстройство развития (PDD-NOS), DSM-IV.

Отсюда вытекает логический вывод о том, что дети с более тяжелыми проявлениями РАС достигают более низких результатов. Однако, со времен оригинального исследования Ловааса, появились новые многочисленные варианты интенсивных программ раннего вмешательства, и процент детей, остающихся невербальными к возрасту 5 лет, сократился с 75% в 1980-х годах до 25% на сегодняшний день [6], что является, безусловно, заметным улучшением. К сожалению, у нас до сих пор мало информации о том, какие аспекты вмешательств, проводимых в местных сообществах, могут вызвать эти изменения. Учитывая высокую стоимость вмешательства и финансовую нагрузку на большинство семей, оплачивающих работу с ребенком, существует необходимость выявить наиболее эффективные и экономически выгодные подходы [12; 13].

Недостаточное количество работ, посвященных вмешательствам при расстройствах неаутистического спектра

Несмотря на то, что для подтверждения эффективности методики поведенческого вмешательства для любого расстройства развития требуется несколько лет, за предыдущий год появилось несколько важных крупномасштабных рандоми­зированных исследований, дизайн которых был улучшен. Все эти исследования сфокусированы на РАС. Практически не существует схожих работ, проведенных на детях с другими расстройствами развития. Нами было обнаружено лишь одно исследование, не сфокусированное на РАС. Мы провели дополнительный анализ упомянутой нами работы, исследующей коммуникативные вмешательства для детей с интеллектуальными нарушениями [14]. Сравнивались коммуникативные интервенции длительностью 1 час и 5 часов в неделю на протяжении 6 месяцев. Результаты показали, что у детей с синдромом Дауна с увеличением объема вмешательства вырос словарный запас. При других типах расстройств связи между количеством занятий и коммуникативными улучшениями не выявлено [15]. Таким образом, количественный аспект продолжает быть важнейшей составляющей некоторых интервенций для некоторых категорий детей.

Фенотипическая характеристика ведет к целевой терапии

Потенциальной причиной того, почему мы наблюдаем такое малое количество клинических исследований по теме расстройств неаутистического спектра, может быть наше ограниченное знание фе­нотипического профиля различных расстройств. Большинство множественных расстройств неврологического развития чрезвычайно редки, и нас не должен удивлять тот факт, что, например, не существует этиологически специфичных вмешательств для такого расстройства как хромосомная дупли­кация 15q или туберозный склероз. Однако удивительно то, что мы не имеем этиологически специфичных программ вмешательства для синдрома Х-ломкой хромосомы или синдрома Дауна, двух наиболее часто встречающихся генетических нарушений интеллектуального развития. Несколько работ, описывающих фенотип детей с синдромом Х-ломкой хромосомы, были опубликованы в прошлом году [16—18], однако не являлись строгими клиническими исследованиями с использованием контрольных групп.

С другой стороны, понимание фенотипа РАС значительно возросло за последние 2 десятилетия. Но включение в стратегии вмешательств новых знаний, полученных из этих исследований, происходит медленно из-за переоценки единого комплексного многостороннего подхода (например, DTT, а также из-за опоры на стандартизированные IQ тесты для измерения изменений. Выделение активного компонента, ассоциированного с изменениями в комплексной программе помощи такого типа, представляется маловероятным. Стандартизированные баллы IQ, несмотря на их очевидную значимость, не связаны с ключевыми нарушениями у детей с РАС, которые касаются социальной коммуникации и повторяющегося, ограниченного поведения, однако важность IQ измерений нисколько не умаляется. Стойкой корреляции улучшения показателей IQ и сокращения основной симптоматики РАС или нарушений адаптивного поведения выявлено не было [19; 20].

Необходимость в индивидуализированных модульных вмешательствах

Альтернативным подходом к многокомпонентному вмешательству «в одном пакете» является применение модульных вмешательств, которые, по своей сути, являются набором отдельных проверенных стратегий, направленных на ключевые области развития или нарушения. Данные модули могут применяться для индивидуализации программы помощи. Также данный тип вмешательств представляется более эффективным при работе с нарушениями психического здоровья детского возраста, нежели терапевтический подход «один размер для всех» [21]. Полученные данные также указывают на то, что модульные подходы будут приняты опытными клиницистами с большей вероятностью, чем комплексные модели [22].

Отдельные исследования в области расстройств аутистического спектра по состоянию на 2014 год

Примечательным выглядит то, что за прошедший год появились три заметных исследовательских направления, рассматривающие все вопросы, касающиеся детей с РАС. В рамках первого были проведены несколько крупномасштабных рандо­мизированных исследований с многочисленными улучшениями исследовательского дизайна. Второе направление опирается на тот факт, что исследования обращаются к малоизученной теме или выборке. Третье направление опиралось на новые пилотные данные, оказавшие сильное влияние на будущие исследования в области профилактики и понимания механизмов вмешательства.

Крупномасштабные рандомизированные исследования с улучшенным дизайном

Большинство клинических исследований за 2014 год были сфокусированы на модели, использующей вовлеченность родителей в программу помощи, объем которой в этом случае увеличивается. В одном из исследований, проводившемся на 5 пилотных площадках, принимали участие дошкольники с РАС из семей с незначительными ресурсами. На дому под руководством специалистов проведены 24 сессии с участием 119 детско-родительских пар, получавших программу, направленную на развитие социально­коммуникативных навыков (JASPER), в течение 3 месяцев с прослеживанием в течение 3 месяцев либо с групповыми обучающими сессиями для родителей, с контролем количества контактов между специалистами и родителями [23]. У детей, участвующих в программе JASPER, улучшились вовлеченность, инициирование совместного внимания и символическая игра, то есть ключевые дефициты при РАС; эти достижения также сохранялись в течение 3 месяцев. Данная терапевтическая модель показала свою эффективность в нескольких исследованиях, отмечающих ее как наиболее подходящую для программ помощи для нарушений социального взаимодействия у детей раннего возрасте с РАС [25; 26; 27].

Другое рандомизированное исследование эффективности различных программ вмешательств включало 82 семьи с 20-месячными детьми с РАС. Сравнивались программы экспериментального обучения родителей (1 раз в неделю обучающее занятие для родителей и работа на игровой площадке без точного подсчета количества) и программа «Early Social Interaction» («Раннее социальное взаимодействие»), проводимая на дому 3 раза в неделю. Обе группы детей показали улучшения в развитии уже через 9 месяцев, однако группа «Раннего социального взаимодействия» показала значимо лучшие улучшения в суммарных показателях социальной коммуникации и рецептивного языка. Никаких данных о дальнейших результатах представлено не было. Таким образом, существует необходимость определить, поддерживаются ли на том же уровне представленные показатели и в дальнейшем.

Оба представленных выше исследования сравнивали экспериментальные виды вмешательства, и в обоих обнаружено значительное влияние применяемых методов на ключевые нарушения. Для сравнения использовалась модель обучения родителей, в которой им предоставлялась та же самая информация, но специального консультирования родителей с детьми не проводилось. Таким образом, мы можем сделать вывод о том, что активное обучение родителей работе с детьми, ориентированное на социально-коммуникативное развитие, более эффективно, нежели просто модель обучения родителей. Этот вывод подтверждается другим недавним исследованием детей с подозрением на РАС (возраст детей — до 30 месяцев). Для сравнения использовалась модель обучения родителей, состоящая из 12 сессий (вмешательства, ориентированные на игру, Focused playtime interventions, FPI), [29], с программой помощи на местах. У родителей, принимающих участие в обучении программе FPI, наблюдалось улучшение чувствительности, однако в этой группе не наблюдалось никаких измеримых улучшений социальной коммуникации у детей. Улучшения у родителей не были устойчивыми при прослеживании в дальнейшем, что может свидетельствовать о необходимости более длительного по времени, более интенсивного или более активного практико-ориентированного вмешательства [30].

Два других исследования, включающие родителей, также заслуживают внимания. В первом исследовании сравнивались ежемесячные родительские консультации по модели всестороннего развития со стандартной программой помощи на местах. Данное объемное рандомизированное контролируемое исследование (РКИ, RCT), в котором приняли участие 128 семей, показало в результате в экспериментальной группе заметное улучшение чувствительности родителей и усиление инициативности детей во взаимодействии со своими родителями к концу года, однако не было показано каких-либо значимых изменений по стандартизированным показателям [31]. Во втором исследовании применялась модульная модель родительских групп, нацеленная на улучшение коммуникаций детей. Модель основана на поведенческой программе Тренинг ключевых реакций (Pivotal Response Teaching). Для контроля использовалась модель родительской группы, которая фокусировалась на информации о РАС [32]. Данное рандомизированное исследование включало 53 родителей и через три месяца показало улучшения в высказываниях детей с подсказкой и в родительских отчетах о коммуникативных улучшениях по стандартизированной шкале адаптивного поведения Вайнленд. Эти исследования говорят о положительных результатах работы, проводимой с родителями, однако встают вопросы о реально значимых результатах (то есть результатах спонтанных в сравнении с полученными с поддержкой/подсказкой). Также остается открытым вопрос о специфических активных составляющих терапии, таких как: практический тренинг, объем вмешательства, подход).

Фокусировка на недостаточно изученных выборках

Тенденцией прошлого года была фокусировка на популяции детей, традиционно не включаемых в исследования (невербальные дети), дети из малообеспеченных семей или девочки с РАС. Отдельного внимания заслуживают два исследования, сфокусированных на минимально вербальных дошкольниках [33; 34] и на детях, остающихся минимально вербальными к школьному возрасту [27]. Обе работы, выполненные на дошкольниках, были рандомизированными контролируемыми исследованиями с малой выборкой, и в обеих сравнивались два активных вида вмешательства, что можно оценивать как исследования с улучшенными стратегиями и процедурами [33; 34]. Разницы между терапевтическими подходами обнаружено не было, лишь небольшой прогресс был отмечен при выполнении независимого речевого теста. Недостаточность внешней валидности пока не позволяет данным исследованиям быть рекомендованными для использования в повседневной практике. В исследовании минимально вербальных школьников использовали иной методологический подход. Казари с коллегами [27] (2014) применили адаптированную программу помощи, для того чтобы проверить: как сочетание в течение 6-месячного периода методики JASPER и речевых поведенческих вмешательств вместе с вспомогательным устройством для дополнительной коммуникации (таким как iPad) и без него влияет на улучшение навыков экспрессивной речи. После трехмесячного вмешательства дети, которые отвечали медленнее, были еще раз ран­домизированы: для получения дополнительных занятий в неделю или для того, чтобы им предоставили вспомогательное устройство, если они не использовали его при первой рандомизации. Дети, которые отвечали быстрее, продолжили получать первоначальную программу помощи. Результаты были впечатляющими. У детей, использовавших вспомогательные устройства с самого начала, значительно улучшились показатели экспрессивной речи. Таким образом, мы можем сделать вывод о значимости терапевтических подходов и времени предоставления вспомогательных устройств.

Другая группа исследуемых детей, которая заслуживает отдельного внимания, — девочки с РАС. Недавние исследования нашли небольшие различия в развитии мальчиков и девочек с РАС дошкольного возраста [35]. Однако исследования детей старшего возраста показали, что у девочек с РАС, имеющих более низкие показатели IQ, наблюдаются и более тяжелые симптомы РАС по сравнению с мальчиками [36]. С другой стороны, девочки с более высокими показателями IQ демонстрируют большее дружелюбие и более развитые социальные навыки, а также менее выраженное стереотипное поведение по сравнению с мальчиками [36; 37]. При наблюдении за девочками с РАС на игровой площадке в школе обнаружено, что они подвергаются скрытому отвержению и презрению со стороны своих одноклассников, тогда как мальчики с РАС обычно открыто отвергаются [38]. Эти результаты свидетельствуют, что для девочек должны быть составлены специальные программы [39].

Методы работы, их распространение, профилактика и механизмы

При организации исследований на первый план выступают два основных соображения, которые могут помочь улучшить науку о вмешательствах в будущем. Первое — необходимость использовать новый методологический дизайн, как, например, приведенная выше адаптивная терапия [27; 40]. Второе — следует активнее распространять эффективные программы вмешательств. Исследователи начинают применять в работах основанные на фактических данных вмешательства в реальных условиях, таких как школа. Результаты подтверждают тот факт, что школьный персонал, не имеющий специального образования, может взять на себя проведение этих программ при обеспечении определенной стратегией действий, что значимо улучшит результаты детей [41; 42].

Наконец, 2014 год принес множество надежд на результаты научных изысканий в области профилактики и изучения нейронных механизмов. Существует вероятность того, что риски развития РАС могут быть смягчены, если работа начата очень рано. Данное предположение было подкреплено результатами исследования случаев семи 10—12-месячных младенцев с риском развития РАС. Они получали кратковременное вмешательство, а затем наблюдались на протяжении двух лет. Диагностические тесты, проведенные в три года, показали, что шесть из семи детей не продемонстрировали соответствия критериям РАС по сравнению с выборкой детей группы высокого риска, большинство из которых получили диагноз РАС в три года [8]. Другая широко обсуждаемая работа — это лонгитюдное исследование детей с диагнозом РАС, получавших интенсивные поведенческие вмешательства в раннем детском возрасте. В возрасте девяти лет исследуемые дети не отвечали диагностическим критериям РАС [7]. Оба приведенных выше исследования показывают, что вмешательства могут предотвратить развитие РАС или являться причиной снятия диагноза. Однако данные выводы должны делаться с осторожностью, до тех пор пока не появится большее количество исследований с более точными процедурами.

И наконец, в нескольких работах были предприняты попытки изучить нейронные механизмы, лежащие в основе поведенческих изменений. Исследования в целом имели ограничения по предварительному тестовому инструментарию, не имели контрольной группы и проводились одномоментно. В недавнем исследовании 10 детей, с которыми работали по программе Pivotal Response Training на протяжении 16-ти недель с использованием предварительного тестового дизайна, были зафиксированы изменения на функциональном МРТ и улучшения в сфере социальной коммуникации [43]. Несмотря на надежные методологические основы проведенной работы, выводы могут быть сделаны только после хорошо рандомизированных экспериментальных исследований.

Все перечисленные области научного интереса, безусловно, перспективны, и в них продолжается разработка все более и более эффективных программ вмешательства. Однако на данный момент требуется критический взгляд на представленные области исследования, прежде чем можно будет говорить о высоких стандартах доказательности. Мы будем следить за новыми исследованиями.

Заключение

Созданы поведенческие терапевтические методы для детей с РАС, однако для детей с другими поведенческими расстройствами практически не существует подобных методов. Результаты исследований детей с РАС за прошедший год продолжают обогащать наши знания о том, какие специфические особенности фенотипа могут быть изменены; новые исследования программ помощи подчеркивают появление модульных подходов к терапии РАС. Модульные подходы имеют потенциал для индивидуализации программ помощи, улучшения результатов и уменьшения финансовой нагрузки за счет конкретизации целей вмешательства. Однако мы нуждаемся в лучшем понимании ключевых составляющих поведенческих вмешательств и в большем количестве исследований индивидуальных модульных терапевтических методов.

Перевод с английского Е.Ф. Шведовского

Научная редактура русского перевода:

Морозова Т.Ю., Довбня С.В.