Особенности понимания речи у детей с расстройствами аутистического спектра младшего школьного возраста

Введение

Расстройства аутистического спектра (РАС) характеризуются нарушениями коммуникации, социального взаимодействия, стереотипностью в интересах и активности. У детей РАС в большинстве случаев наблюдаются аномалии речевого развития, тяжесть и характер которых сильно варьируют [ Мамохина, 2017;  Norrelgen, 2015;  Rose, 2016].

Переверзева Д.С., Мамохина У.А., Давыдова Е.Ю. и др. Особенности понимания речи у детей с расстройствами аутистического спектра младшего школьного возраста

Традиционно исследования речи при РАС сосредоточены больше на изучении владения устной речью, особенно ее использовании в коммуникативных целях. Однако развитие понимания речи, или импрессивной речи (ИР), при аутизме также имеет свои особенности, проявляющиеся на всех уровнях: от различения фонем до понимания смысла целых высказываний. Для аутистических расстройств характерна неравномерность развития различных навыков, в том числе навыков, связанных с речью. Например, обсуждается наличие у некоторых детей с РАС с низким невербальным интеллектом (НИ) аномального профиля развития речи, при котором результаты оценки экспрессивной речи оказываются выше, чем импрессивной [ Hudry, 2010;  Nevill, 2019;  Reinhartsen, 2019].

Уровни развития речи и их нарушения при РАС

Фонологическая обработка. Для восприятия речи важным процессом является фонологическая обработка — использование звуков языка (фонем) для обработки устной и письменной речи. Этот процесс требует не только фонологической осведомленности, но и фонологической рабочей памяти, которая позволяет удерживать фонемы в кратковременной памяти для работы с ними в процессе восприятия речи. У людей с РАС может отмечаться дефицитарность фонологической памяти [ Habib, 2019;  Jokel, 2021]. Особенно ярко это проявляется в заданиях на повторение несуществующих слов, так как в этом случае человек не может опереться на долговременную память. С увеличением количества слогов в несуществующем слове количество ошибок при воспроизведении возрастает, что также указывает на рабочую память как причину этих сложностей [Tager-Flusberg, 2006].

Понимание слов. Большинство детей с РАС испытывают трудности с пониманием существующих слов языка. Несмотря на то, что обычно эти дети справляются с заданиями на понимание отдельных слов лучше, чем с другими речевыми тестами, их результат оказывается ниже, чем у типично развивающихся сверстников [ Arunachalam, 2016;  Arutiunian, 2021а], причем наличие нерелевантных слуховых стимулов (шум) сильнее влияет на правильность ответов детей с РАС по сравнению с типично развивающимися детьми [ Stevenson, 2017].

Морфосинтаксический уровень. Морфосинтаксический уровень обработки речи связан с пониманием взаимодействий между словами в словосочетаниях и предложениях. Дети с РАС совершают больше ошибок при выполнении заданий на понимание предложений, чем их типично развивающиеся сверстники [ Arutiunian, 2021а] и даже более младшие дети, уравненные по общему уровню импрессивной речи [ Kover, 2014]. Разные языки имеют различный набор морфосинтаксических приемов, используемых для передачи связи между словами, что поднимает вопрос о возможности сопоставления данных, полученных на выборках испытуемых, говорящих на разных языках.

Дискурсивный уровень. Дети в спектре аутизма испытывают трудности и с пониманием речи на дискурсивном уровне. Даже в том случае, когда дети с РАС успешно справляются с пониманием лексических и грамматических аспектов речи, они демонстрируют меньшее понимание информации, которая не дана напрямую, а должна быть выведена из контекста [ Åsberg, 2010], что указывает на слабость центральной когеренции как возможную причину этих трудностей [ Nuske, 2010]. Испытуемые с РАС демонстрируют меньшее понимание по сравнению с типично развивающимися сверстниками, когда выводы должны быть сделаны исходя из социального контекста, причем развитие модели психического является значимым фактором для этих различий [ Cardillo, 2021].

Таким образом, дети с РАС в среднем испытывают трудности с пониманием устной речи на всех уровнях. Однако развитие импрессивной речи внутри группы детей с РАС широко варьирует — от задержанного до нормативного. Гетерогенность группы по этому признаку, по-видимому, связана с множеством факторов, среди которых называют индекс невербального интеллекта, ответ на разделенное внимание и использование жестов [ Anderson, 2007;  Luyster, 2008;  Murray, 2008;  Nevill, 2019; Yoder, 2015].

Проблема оценивания речи

Одной из важных составляющих использования доказательного подхода в коррекции и обучении детей с РАС является использование инструментов, позволяющих выполнить количественную оценку уровня развития различных сфер психической деятельности. Применяемые методы должны давать возможность максимально объективной оценки и быть пригодными для наблюдения за динамикой развития. Это обеспечивается стандартным протоколом проведения оценки.

Для количественной оценки уровня речевого развития детей в исследованиях на материале английского, немецкого, французского и некоторых других языков используют стандартизированные батареи тестов, оценивающие речевые навыки ребенка на разных языковых уровнях (от фонологического до дискурсивного) и содержащие стимулы, подобранные с учетом психолингвистических параметров (длины, частотности, сложности). Для русского языка были предложены диагностические методики для детей дошкольного возраста [ Безрукова, 2008] и для младших школьников [ Фотекова, 2000], а также «Оценка Развития Русского Языка» (ОРРЯ) для детей 3-9 лет [ Лебедева, 2014;  Прихода, 2016;  Kornilov, 2016;  Kornilov, 2012;  Rakhlin, 2011]. Существующие методики, как правило, оценивают не все уровни речевого развития и не всегда учитывают психолингвистические параметры стимулов, в отличие от западных аналогов. Кроме того, в вышеназванных методиках исследователь зачитывает стимулы самостоятельно во время тестирования, а также отсутствует формальный протокол разметки ответов, что может вносить дополнительную вариативность (скорость речи, интонация говорящего, особенности дикции, интерпретация ответа конкретным исследователем) в данные.

Для изучения понимания и порождения речи у русскоязычных детей 3-11 лет с типичным и нетипичным речевым развитием была разработана батарея тестов КОРАБЛИК («Клиническая оценка развития базовых лингвистических компетенций») [ Arutiunian, 2021;  Arutiunian, 2021а;  Lopukhina, 2019]. КОРАБЛИК позволяет оценить речевые навыки на всех уровнях языка: фонологическом, лексическом, морфосинтаксическом и дискурсивном. В тесте предусмотрено стандартное предъявление стимулов, разработан формальный протокол разметки ответов, что позволяет объективно подойти к процессу тестирования и оценке результатов. При разработке теста учитывался опыт создания стандартизированных инструментов для различных европейских языков и Русского афазиологического теста [ Ivanova].

Нами были выдвинуты следующие гипотезы:

1.    Понимание речи у детей с РАС младшего школьного возраста связано с индексом невербального интеллекта и выраженностью аутистических проявлений;

2.    Влияние указанных факторов на различные аспекты понимания речи не одинаково.

Методы

Выборка. В исследовании приняли участие 50 детей (из них 7 девочек), обучающихся в 1-4 классах специализированной школы для детей с РАС по программам 8.1. и 8.2 (школа ФРЦ МГППУ «РАССВЕТ»). Возраст испытуемых варьировал от 7 лет 1 месяца до 11 лет 10 месяцев (M=9 лет 11 мес., SD=1,50 года). Критерием для включения в группу испытуемых был диагноз в спектре аутизма, выставленный врачом-психиатром в соответствии с МКБ-10. Критерием исключения было наличие у ребенка коморбидных неврологических нарушений (например, эпилепсии), известных наследственных заболеваний (синдром Мартина-Белл, синдром Ретта), нарушений зрения и/или слуха. От родителей всех детей, принявших участие в исследовании, было получено письменное согласие. Все обследования проводились очно в индивидуальном формате специалистами психолого-педагогического профиля.

Методики

1.    Оценка понимания речи. Оценка понимания речи производилась при помощи 5 субтестов теста КОРАБЛИК — Различение звуков, Понимание существительных, Понимание глаголов, Понимание предложений, Понимание текста — и дополнительного задания на определение наличия звука в слове [ Dorofeeva, 2020] (табл. 1). Все субтесты предъявлялись на планшете в приложении, которое было разработано с использованием языка программирования Java SE 8 и может быть установлено на планшеты с сенсорным экраном и операционной системой Android OS (4.2 и выше); подробнее о самом приложении с другим набором тестов описано в [ Ivanova;  Ivanova, 2016]. Аудиостимулы были профессионально записаны в студии женским голосом (мужским — для задания на наличие звука в слове). Слова и соответствующие им изображения были отобраны из библиотеки стандартизированных стимулов для русского языка «Глаголы и существительные» [Акинина, 2016;  Библиотека стимулов —;  Akinina, 2015]. Ответы записывались приложением и автоматически кодировались как правильные и неправильные.

Обследование проводилось индивидуально. Перед началом выполнения каждого из субтестов предъявлялась стандартная устная инструкция, 2-3 тренировочные пробы (не учитывались в анализе). Порядок предъявления субтестов был одинаковым для всех участников. Для анализа использовалась доля правильных по всем предъявляемым субтестам (общий балл понимания речи) и по каждому субтесту отдельно.

Таблица 1

Пять субтестов теста КОРАБЛИК и субтест на наличие звука в слове

2.    Когнитивное обследование. Для оценки невербального интеллекта (Невербальный IQ) использовались батарея тестов Кауфманов (KABC-II) и тест Векслера (WISC-III). Невербальная шкала теста Кауфманов состоит из следующих субтестов:      Истории, Треугольники, Счет блоков, Паттерны, Движения рук.

Невербальная шкала теста Векслера включает субшкалы: Незавершенные изображения, Шифровка, Недостающие детали, Конструирование блоков, Последовательные картинки и Складывание фигур.

3.    Оценка аутистических проявлений. Для получения количественной оценки испытуемые были обследованы с помощью Плана диагностического обследования при аутизме (ADOS-II) [ Лорд, 2016]. Было обследовано 40 испытуемых: по модулю 1 — 2 человека, по модулю 2 — 8 человек, по модулю 3 — 30 человек. Использовались количественные показатели по шкалам Социальный аффект (объединяет субтесты, направленные на оценку социально-коммуникативного поведения ребенка) и Ограниченные и стереотипные формы поведения, а также суммарный балл по двум шкалам.

Методы статистической обработки данных. Были использованы методы описательной статистики, определение значимости различий по критерию Манна-Уитни, корреляционный, одномерный и многомерный линейный регрессионный анализ (метод наименьших квадратов). Полученные регрессионные модели удовлетворяли требованиям нормальности распределения остатков (проверялось Клиническая и специальная психология 2021. Том 10. № 4. С. 137-161.

с помощью критерия Колмогорова -Смирнова) и гомоскедастичности дисперсии (проверялось с помощью теста Бройша -Пагана). Статистическая обработка данных проводилась в программной среде R.

Результаты исследования

В таблице 2 представлены описательные статистики для общего балла понимания речи, невербального IQ и ADOS.

Таблица 2

Описательные статистики

На рисунке 1 представлен разброс данных по субтестам блока Понимание речи. Распределение результатов по субтестам было неодинаковым. Небольшой разброс данных наблюдается по субтестам Понимание существительных и Понимание глаголов. Результаты по субтестам фонематического блока (Различение звуков и Наличие звука в слове), напротив, очень неоднородны. Интересно, что между всеми субтестами наблюдалась значимая (p<0,004, в соответствии с поправкой Бонферрони для 14 сравнений) положительная корреляция выше r=0,48. Исключение составляла только пара переменных, для которой уровень значимости превышал пороговое значение 0,004 (с учетом поправки Бонферрони): Звук в слове — Понимание существительных (r=0,42 при p=0,01).

Для оценки влияния уровня невербального IQ и степени аутистических проявлений на Общий балл понимания речи была построена линейная регрессионная модель (методом наименьших квадратов). Поскольку масштаб данных в различных методиках неодинаков для построения модели все данные были стандартизированы (M=0, SD=1). Результаты представлены в таблице 3.

Таблица 3

Результаты линейной регрессии: зависимость понимания речи
от невербального IQ и степени аутистических расстройств

Общий балл понимания речи (N=40)

F=8,97, df=37, p<0,001

Примечание. Значимые переменные выделены жирным шрифтом.

Общий показатель понимания речи значимо связан как с индексом невербального интеллекта, так и с баллом по ADOS ^2скорректированный=0,29). Учитывая неоднородность полученных результатов, мы ввели в анализ дополнительную метрику — Неравномерность профиля понимания речи, которая рассчитывалась как сумма квадратов разностей между каждой парой переменных. Общий балл понимания речи и неравномерность отрицательно связаны между собой (r=-0,76, p<0,001), т.е. более высокий общий балл по речевому развитию связан с равномерным повышением результатов по отдельным субтестам.

Для оценки связи между показателем неравномерности, индексом невербального IQ и степенью аутистических расстройств была построена линейная регрессионная модель. Показатель Неравномерность речевого развития имел связь с баллом по ADOS (при контроле невербального интеллекта) (табл. 4, Модель 1). В свою очередь индекс невербального IQ не оказывал самостоятельного влияния на зависимую переменную (Неравномерность речевого развития).

Для того чтобы оценить степень влияния отдельных шкал, измеряющих аутистическое поведение, была построена вторая модель, в которой в качестве независимых переменных использовались отдельные субшкалы ADOS (Социальный аффект и Ограниченные и стереотипные формы поведения). Оказалось, что показатель Неравномерность речевого развития был значимо связан только Клиническая и специальная психология 2021. Том 10. № 4. С. 137-161. с индексом социального аффекта. В целом, чем выше социально-коммуникативный дефицит по ADOS, тем хуже понимание речи и тем более неравномерный профиль понимания речи (табл. 4, Модель 2).

Таблица 4

Результаты линейной регрессии: зависимость показателя Неравномерность
речевого развития от невербального IQ и степени аутистических расстройств

Примечание. Значимые переменные выделены жирным шрифтом.

На рисунке 2 показана связь между показателем неравномерности речевого развития и баллом по ADOS: имеется положительная связь между двумя параметрами. На графике заметно, что результаты отчетливо разбиваются на две группы.

Для дальнейшего анализа полученных результатов испытуемые были разделены на две подгруппы:       балл «Неравномерность» выше медианы

(«неравномерный профиль»), балл «Неравномерность» ниже медианы («равномерный профиль»).

На рисунке 3 показан сравнительный анализ данных по субтестам «КОРАБЛИК» в двух подгруппах по критерию Манна-Уитни. Видно, что дети из группы с равномерным профилем справлялись со всеми заданиями, за исключением задания на Понимание существительных, значимо лучше, чем дети из группы с неравномерным профилем (p<0,008 с учетом поправки Бонферрони для множественных сравнений).

На рисунке 4 представлен сравнительный анализ результатов по ADOS в двух подгруппах: дети из группы с неравномерным профилем имели более высокий балл по ADOS, однако значимые различия были обнаружены только по шкале Социального аффекта. Различия в индексе невербального IQ были незначимы.

Связь балла ADOS и невербального IQ с отдельными речевыми переменными была изучена с помощью корреляционного анализа (применялся коэффициент ранговой корреляции Спирмена, так как речевые переменные не распределены нормально). Результаты показывают, что некоторые речевые показатели отрицательно коррелируют с баллом ADOS: чем более выражены у ребенка аутистические нарушения, тем ниже оказываются результаты по субтестам Различение звуков (r=-0,496, p=0,001), Понимание глаголов (r=-0,331, p=0,028) и Понимание текста (r=-0,434, p=0,003). Индекс невербального IQ положительно связан с такими речевыми переменными, как Различение звуков (r=0,355, p=0,011), Наличие звука в слове (r=0,532, p<0,001), Понимание глаголов (r=0,336, p=0,017), Понимание предложений (r=0,462, p=0,001) и Понимание текста (r=0,595, p<0,001). Результаты корреляционного анализа приведены в Приложении.

Обсуждение результатов

В данном исследовании была изучена взаимосвязь психологических характеристик (невербальный IQ, аутистические проявления) и импрессивной речи у детей с РАС 7 -11 лет. Согласно полученным результатам, оба фактора являются значимыми предикторами понимания речи, однако их влияние на различные составляющие импрессивной речи неодинаковое. Показано, что в совокупности индекс невербального IQ и балл по ADOS позволяют объяснить 29% изменчивости зависимой переменной..

Гипотеза о связи уровня невербального когнитивного развития и речевых навыков у детей с РАС уже находила подтверждение в других исследованиях. Такая связь обнаруживается уже в раннем возрасте. При исследовании детей 1 -3 лет показана значимая связь между параметрами речевого и невербального когнитивного развития (на уровне R²=0,383) [ Nevill, 2019]. Более низкие показатели модели, полученные на наших данных, могут быть связаны как с другими условиями проведения эксперимента, так и с влиянием возраста.

Согласно результатам лонгитюдного исследования, невербальный IQ в возрасте 6 лет является предиктором уровня развития рецептивного словаря в возрасте 8 лет [ Brignell, 2019]. Модель, включающая невербальный IQ и уровень рецептивного словаря в более раннем возрасте (4 года) в качестве факторов, объясняла 31% дисперсии показателя рецептивного словаря в возрасте 8 лет.

Исследования, посвященные связи между аутистическими проявлениями и развитием речи, имеют не такой однозначный характер. Согласно данным нашего исследования, результаты по ADOS значимо связаны с уровнем понимания речи: чем более выражены аутистические черты у ребенка, тем ниже оказываются результаты по шкале понимания речи. Это частично согласуется с результатами R. Nevill с соавторами: в исследовании детей с РАС младшего возраста было показано, что при контроле уровня невербального IQ результаты по ADOS были связаны с пониманием речи, причем значимое влияние оказывали как результаты по шкале социального аффекта, так и по шкале ограниченных и стереотипных форм поведения [ Nevill, 2019].

На предыдущих этапах нашего исследования при измерении аутистических черт с помощью опросника AQ (Autism Spectrum Quotient: Children’s Version) не было обнаружено связи между степенью аутистических проявлений и речевым развитием [ Arutiunian, 2021а]. Однако в исследовании J. Zhao с соавторами [Zhao, 2021] была показана отрицательная связь между индексом AQ и уровнем понимания речи на слух. В этом исследовании участвовали дети дошкольного возраста, а понимание речи измерялось другим способом, с фокусом на понимании прямого и непрямого смысла высказываний. Эти различия могут объяснять несогласованность результатов.

Следует отметить, что методики AQ и ADOS существенно различаются по форме. В то время как ADOS оценивает поведение ребенка в специально сконструированной ситуации взаимодействия, AQ получает данные о поведении ребенка от родителей. Возможно, это приводит к различиям в оценке тех или иных аутистических черт, связанных с речевыми навыками. Неоднозначность результатов о связи аутистических проявлений и понимания речи говорит о том, что этот вопрос требует дальнейшего изучения, в частности, выделения отдельных аутистических проявлений, которые могут быть факторами развития речи.

Согласно результатам нашего исследования, взаимосвязь различных уровней восприятия речи и степени социального и когнитивного дефицита неодинакова. В наименьшей степени эти факторы ассоциированы с возможностями ребенка на лексическом уровне овладения речью. Наиболее выражена их взаимосвязь на синтаксическом, дискурсивном и фонологическом уровнях.

Для обобщения полученных данных мы ввели метрику неравномерности, которая характеризовала особенности профиля развития импрессивной речи. Этот показатель отражал разброс между возможностями понимания речи на лексическом, фонологическом, синтаксическом и дискурсивном уровнях. Показатель неравномерности был значимо связан только с выраженностью дефицита социального взаимодействия и коммуникации. Индекс невербального интеллекта, равно как и результаты по шкале Ограниченные и стереотипные формы поведения не оказывали самостоятельного влияния. Интересно также, что дети с менее равномерным профилем значимо хуже справлялись со всеми речевыми субтестами.

В норме различные компоненты речевого развития (фонологический, лексический, морфосинтаксический и дискурсивный) развиваются согласованно на всех этапах онтогенеза ребенка, и сильного разрыва между навыками не наблюдается. В исследовании M. Vance и коллег [Vance, 2005] прослеживалось речевое развитие на фонологическом и лексическом уровнях у нормотипичных детей в возрасте 3-7 лет. По мере взросления ребенка наблюдался согласованный рост результатов по всем заданиям. Медленнее всего улучшались результаты по субтесту Повторение псевдослов, развитие которого зависит от объема кратковременной слухоречевой памяти. Сравнение профилей речевого развития в норме и у детей с аутизмом было проведено на предыдущем этапе исследования [ Arutiunian, 2021а]. В возрасте 7-10 лет у детей с типичным развитием разброс между данными, описывающими результаты на различных уровнях освоения языка, был существенно меньше, чему у детей с РАС. То есть «изолированное» развитие отдельных способностей является фактором речевого развития, ассоциированным с выраженностью аутистических проявлений. Направление этой взаимосвязи требует дальнейшего изучения. Возможно, дефицит социального взаимодействия и трудности понимания социального контекста создают дополнительные сложности в понимании речевых высказываний. Нельзя исключать и обратной зависимости: своеобразие слухового восприятия и понимания речи усиливают социальный дефицит при аутизме. Возможно, что нарушения понимания речи и аутистическая симптоматика связаны между собой через влияние третьей переменной, например, особенностей внимания, восприятия, рабочей памяти. Так, было показано, что у детей с РАС одним из ранних признаков нарушения развития были особенности внимания [Zwaigenbaum, 2005]. Хотя эти исследования носят противоречивый характер [ Fischer, 2016], нарушения внимания рассматриваются некоторыми исследователями в качестве «триггерного» механизма развития симптоматики аутизма [Sacrey L.-A, 2014]. Стоит также отметить, что для РАС в целом характерен неравномерный профиль развития способностей. Это касается интеллекта [ Charman, 2011;  Kim, 2020;  Rabiee, 2019], восприятия [ Mottron, 2006], соотношения импрессивной и экспрессивная речи [ Arutiunian, 2021;  Hudry, 2010;  Reinhartsen, 2019]. Полученные в ходе настоящего исследования данные показывают, что неравномерность развития характерна также для сферы понимания речи, что требует особого подхода к коррекции и обучению.

Выводы

1.  Уровень понимания речи связан с индексом невербального интеллекта и степенью выраженности симптомов, характерных для РАС. В наибольшей степени эти факторы ассоциированы с речевыми возможностями ребенка на синтаксическом, дискурсивном и фонологическом уровнях. Характерной чертой импрессивной речи у детей с РАС 7-11 лет является неравномерность развития. Этот показатель ассоциирован с выраженностью аутистических проявлений (в первую очередь степенью дефицита социального аффекта) и не связан с индексом интеллекта. Дети с равномерным профилем имеют более высокие показатели на всех уровнях понимания речи (фонологическом, лексическом, синтаксическом и дискурсивном).

2.   Влияние индекса невербального интеллекта и выраженности аутистических расстройств на разные уровни импрессивной речи неодинаково. Индекс невербального интеллекта положительно связан с результатами субтестов для всех уровней понимания речи (фонологического, лексического, морфосинтаксического и дискурсивного). Выраженность аутистических нарушений достоверно связана лишь с частью субтестов фонологического, лексического и дискурсивного уровней.

Перспективы и ограничения исследования. Данное исследование имеет ограничения, связанные с размером и однородностью исследованной выборки испытуемых. Для выяснения того, насколько специфичны для детей с РАС полученные особенности связи понимания речи с невербальным интеллектом, в дальнейшем возможно использовать группы сравнения, включающие детей с другими нарушениями развития и типично развивающихся детей. Исследование связи между аутистическими проявлениями и пониманием речи затруднительно в случае детей вне спектра аутизма, так как разброс показателей по ADOS в этой группе невелик. Дополнительные исследования требуются для прояснения возрастной динамики полученной связи между уровнем развития импрессивной речи и психологическими показателями у детей, подростков и взрослых с РАС.

Приложение

Результаты корреляционного анализа: связь между субтестами «КОРАБЛИКа»,
невербальным IQ и баллом по ADOS

Примечания. * — корреляция значима на уровне 0,05 (двухсторонняя); ** — корреляция значима на уровне 0,01 (двухсторонняя).Информация об авторах